探案：颈部肿块半年多，病根源自口腔中？

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探案：颈部肿块半年多，病根源自口腔中？

作者：马玉燕、金文婷

审阅：胡必杰、潘 珏



一、病史简介

女性，66岁，安徽人，2017-9-18入中山医院感染病科

主诉：发现左颈部肿块半年余。

现病史：

2017-1 左右患者无意中发现左侧颈部肿块，约黄豆大小，伴胀痛，局部发红不明显，于当地医院抗感染1周（具体药物不详）后肿块胀痛较前有好转。

2017-6 左颈部肿块再发疼痛，且较前明显增大，就诊于皖南某医院，行肿块B超显示：左侧胸锁乳突肌起始部包块（大小约24*9.6mm）伴周围淋巴结肿大，考虑“骨化性肌炎”。MRI：左侧腮腺下方，胸锁乳突肌起始处见异常信号，考虑炎性病变可能性大。鼻咽镜及喉镜检查，未见明显异常及新生物。予抗感染治疗后好转，左颈部肿痛有好转。

2017-8 再次出现左颈部肿块明显增大伴疼痛。

2017-9-9 就诊于我院耳鼻喉科，查体见左侧胸锁乳突肌起始部可触及一肿物，直径约2.5cm，质软，伴轻压痛，活动尚可，与深部及浅层组织无明显粘连，表面无明显皮温升高及红肿、破溃等。颈部增强CT报告“左颈部占位，考虑良性病变机会大，建议MRI检 查；左上颌窦炎”。

2017-9-11 超声引导下左颈部皮下层低回声肿块穿刺，病理报告：组织局灶区见较多急慢性炎症细胞浸润，可见放射状菌团，特殊染色（PAS和六胺银染色）该菌团呈阳性反应，考虑为特殊菌感染引起的炎症性反应。9-18为治疗收入中山医院感染病科。

既往史：糖尿病病史10余年，目前口服降糖药+胰岛素降糖治疗，血糖控制可。否认高血压、心脏病等病史。否认疫区旅居史，否认蚊虫叮咬、宠物抓伤史。17年前于外院行全子宫切除术；2016年6月于外院行胃息肉摘除术。否认药物过敏史。

二、入院检查（2017-9-18）

体格检查：T：37℃ P：70次/分 R：18次/分 BP：120/80 mmHg，左颈部耳下方局部红肿，穿刺点处可见脓点，轻压痛。

实验室检查：

血常规：WBC:4.85，N:55.5%

炎症标志物：hsCRP: 1.9mg/L，ESR: 2mm/H，PCT:  0.04ng/ml，SF 42.7ng/mL

糖化血红蛋白：6.5%

肝肾功：ALT/AST 13/15U/L,Cr 51umol/L

细胞免疫：CD4 658cells/ul,CD8 664cells/ul,CD4/CD8 1.0

T-SPOT A/B：7/0

肿瘤标记物: CEA  9.2ng/mL，CA 724 19.9U/ml,余阴性

自身抗体:（-）



辅助检查：

9-22头颈增强MRI ：左胸锁乳突肌炎性改变；左上颌窦炎。

腹盆增强CT：左肾盂输尿管移行处可疑小结石，左肾轻度积水。



三、临床分析

患者老年女性，慢性病程，左颈部疼痛、肿块半年，抗感染似有效，但之后出现复发，炎症标志物升高不明显，起病前有牙科操作史，病理提示急慢性炎症细胞浸润，可见放射状菌团，需考虑如下诊断：



1. 感染性疾病，病原体可能如下：

放线菌：为革兰阳性厌氧菌，普遍分布于牙周袋、牙菌斑和龋齿上；在免疫力缺陷或低下如糖尿病患者中易致病；多表现为颌面部感染；感染时呈慢性肉芽肿性病变伴破溃流脓，局部压痛，有特征性“硫磺颗粒”，生长缓慢。龋齿和拔牙、牙龈炎和牙龈创伤、口腔颌面部创伤是其最常见的诱因。患者既往有糖尿病史，起病前有牙科操作史，主要表现为左颈部反复肿痛，慢性病程，活检提示急慢性炎症，可见放射状菌团，PAS、六胺银阳性，故考虑放线菌感染可能大。



口腔厌氧菌：患者反复颌下肿块伴疼痛，穿刺后有脓点形成，需考虑厌氧菌感染可能，上呼吸道中较为重要的潜在厌氧菌病原体包括具核梭杆菌、黑色素普氏菌、口腔普氏菌、解脲拟杆菌和消化链球菌属。



非结核分支杆菌：非结核分枝杆菌感染越来越被重视，可引起慢性化脓性病变，T-spot通常阴性，组织病理可提示肉芽肿、特染抗酸阳性。确诊有赖于脓液或组织培养到非结核分枝杆菌。



结核：最常见感染部位为肺，颈部淋巴结结核也不少见。本例慢性病程，反复左颈部疼痛伴肿块，既往有糖尿病史，需考虑结核感染。但病理镜检和T-SPOT结果，不支持结核感染。



2. 非感染性疾病：老年女性，颈部肿块半年，局部红肿不明显，炎症标志物不高，需考虑颈部肿瘤性病变或肿瘤颈淋巴结转移可能，但病理活检未见异型细胞，胸部CT、颈部CT未见原发性肿瘤依据，故暂不考虑。



四、进一步检查、诊治过程和治疗反应

追问病史：半年前曾有洗牙史，否认龋齿、拔牙史。再次与病理科沟通并加做抗酸染色和弱抗酸染色均(-)。

考虑患者放线菌感染可能大，9-18起予青霉素480万单位 q6h；9-23改青霉素640万单位 q8h；辅以局部换药等对症处理。

脓点拭子涂片找细菌、真菌、抗酸杆菌：均(-) ；细菌、真菌培养：均(-)。

10-7 患者左颈部疼痛较前明显好转，红肿基本消退。

10-9 头颈部增强MRI：左侧胸锁乳突肌局部异常，炎症机会大，较前略有吸收。

10-10 改阿莫西林（阿莫仙）1g qid 口服；门诊持续随访中……



治疗反应

颈部病灶

颈部MRI

五、最后诊断与鉴别诊断

最后诊断：

左颈部放线菌感染



诊断依据：

老年女性，慢性病程，有糖尿病基础，反复左颈部疼痛、肿块半年，炎症标志物升高不明显，起病前有牙科操作史，病理提示急慢性炎症细胞浸润，可见放射状菌团，特染PAS、六胺银阳性，大剂量青霉素治疗后局部红肿好转，MRI提示病灶较前有吸收，故诊断明确。



六、经验与体会

放线菌是口腔正常菌群。放线菌病主要为内源性感染，最常见累及部位为颈面部，龋齿和拔牙、牙龈炎和牙龈创伤、口腔颌面部创伤是常见的诱因，其他易感因素还包括糖尿病、免疫抑制等；多表现为无压痛的硬化肿块、多发性脓肿，发展缓慢，持续数周至数月；脓肿最终可破溃流出粘稠的黄色或浆液性渗出液，其中产生有特征性的硫磺颗粒，形成瘘管和引流窦道，可引起区域性淋巴结肿大。

放线菌属于革兰阳性丝状厌氧菌，衣氏放线菌是引起放线菌感染的主要病原体。放线菌生长较缓慢，需要厌氧环境，培养观察至少14-21日，所以我国临床微生物实验室，很难培养检出放线菌。

放线菌病病理可表现为肉芽肿性病变，多为急性或慢性炎症性肉芽组织伴中性粒细胞、泡沫状巨噬细胞、浆细胞和淋巴细胞浸润，周围呈致密纤维化。特征性的“硫磺颗粒”在总体组织中所占比例可能不超过1%，常规组织染色容易被遗漏，需有经验的病理科医生方能识别。

抗感染治疗，首选大剂量青霉素G；四环素类、红霉素和克林霉素也有效；但头孢氨苄、苯唑西林、氟喹诺酮类、甲硝唑、氨基糖苷类、氨曲南，对本病无效。抗感染通常需持续2-6个月。

放线菌几乎总是作为多微生物菌群的一部分被分离出来，无单纯分离出放线菌的病例，常共同分离出的细菌包括啮蚀艾肯菌属、梭杆菌、拟杆菌属、嗜二氧化碳细胞菌、链球菌和肠球菌等。治疗上并不需要针对其他与放线菌种共同鉴别出来的共生菌群，仅对放线菌有效的抗生素治疗方案通常可治愈。放线菌感染病灶在抗生素治疗同时继续进展，出现纤维化和“木质样”硬结，往往误诊为恶性疾病（恶性疾病对抗生素无反应），临床应注意鉴别。



参考文献：

Moghimi M，2013. Treatment of  cervicofacial actinomycosis: a report of 19 cases and review of literature. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 18:e 627-e632

Kim SR, 2013. Pulmonary actinomycosis during the first decade of 21st century: cases of 94 patients. BMC Infect Dis 13:216.doi:10.1186/1147-2334-13-216

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